Rev. Chilena de Cirugía. Vol 60 - N° 5, Octubre 2008; pág. 465-472

CIRUGÍA AL DÍA

 

Tumor fibroso solitario de la pleura*

Solitary fibrous tumour of the pleura

 

Drs. EDGAR J. FERREIRA B.¹, JULIO A. DÍAZ P.¹

¹Grupo de Investigación en Cirugía y Especialidades de la Universidad Industrial de Santander, Bucaramanga, Colombia.

Dirección para correspondencia

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INTRODUCCIÓN

El tumor fibroso solitario es una neoplasia de origen fibroblástico poco frecuente. A propósito de un caso atendido en el Hospital Universitario de Santander se realizó una búsqueda estructurada de la literatura según la metodología Cochrane, utilizando como palabras clave "tumor fibroso solitario", y su traducción en inglés. Dicha búsqueda se realizó en las bases de datos Medline, Imbiomed, Scielo y Doyma; se seleccionaron los artículos publicados en idioma inglés y español desde el año de 1990.

El tumor fibroso solitario fue descrito inicial-mente por Lietaud en 1767, quién lo denominó mesotelioma. Posteriormente, Wagner, en 1870, describió la naturaleza localizada de éste tipo de tumor pleural¹. En 1931, Klemperer y Rabin clasificaron los tumores pleurales en dos tipos: los mesoteliomas difusos, posteriormente denominados sólo mesoteliomas y los mesoteliomas localizados, denominados posteriormente tumor fibroso solitario de la pleura². Gracias a los avances tecnológicos en el tiempo, y a una mejor caracterización, ésta neoplasia ha recibido diferentes denominaciones. Es así, como sus sinónimos son: mesotelioma localizado, mesotelioma fibroso benigno, fibroma benigno localizado, fibroma submesotelial, tumor fibroso localizado y tumor fibroso solitario^1,3.

Esta enfermedad tiene su origen en fibroblastos derivados del mesénquima submesotelial y se caracteriza por la formación de tumores localizados, generalmente únicos que no producen derrame pleural³. En la literatura se han descrito aproximadamente 800 casos de ésta neoplasia, la cual representa cerca del 8% de todos los tumores benignos intratoráxicos y menos del 10% de los tumores pleurales⁴. Su incidencia se ha calculado en alrededor de 2,8 casos por 100.000 pacientes registrados al año, por lo cual se les considera una lesión neoplásica poco frecuente^3,4. En Latinoamérica existen pocas series de casos de ésta patología^5,6 y en Colombia no se encontró que se hayan reportado casos en la búsqueda de la literatura realizada.

DISCUSIÓN

La etiología del tumor fibroso solitario no se logró esclarecer completamente hasta años recientes, cuando a través de estudios citogenéticos y de polimorfismo genético se ha logrado dilucidar las bases patogénicas de esta enfermedad⁷. Se conoce que el tumor fibroso solitario pleural se relaciona con múltiples anormalidades cromosómicas y la presencia de puntos de quiebre localizados en los cromosomas 12q-15, 8 y 9^7-10. Gracias a estos avances se ha determinado que numerosas neoplasias anteriormente englobadas en el grupo de heman-giopericitomas, son en realidad tumores fibrosos solitarios^9,11. El término hemangiopericitoma fue descrito inicialmente en 1942 por Stout y Murray para describir una serie de neoplasias que se caracterizaban por la formación de estructuras vasculares rodeadas por pericitos¹². Sin embargo, este grupo de neoplasias tenía gran variación en su comportamiento, lo cual se tradujo en gran dificultad en su tratamiento. Con los recientes avances en inmunohistoquímica y citogenética se logró esclarecer que varias de estas neoplasias eran tumores fibrosos solitarios, por lo cual se propuso una nueva clasificación^12,13 (Tabla 1).

Los pacientes con esta neoplasia a nivel pleural generalmente son asintomáticos (43-67%), consultando principalmente por tos (8-33%), disnea (11-25%), dolor torácico (17-23%), fiebre (1-17%), hemoptisis y pérdida de peso^14,15. Una manifestación particular de los pacientes con esta neoplasia es la hipoglucemia, que se presenta hasta en el 4,5%, secundaria a la producción de factor de crecimiento similar a la insulina, denominado síndrome de Doege-Potter^16,17. De igual forma, como parte de los síndromes paraneoplásicos, puede presentarse la osteoartropatía hipertrófica pulmonar, secundaria a hipoxia crónica y manifestada por síntomas similares a los de la artritis y signos como los dedos en palillo de tambor^1,3,15. Cabe resaltar que esta lesión neoplásica no se ha relacionado con ningún factor de riesgo conocido, descartándose su asociación con la exposición a asbesto o tabaco^4,5,15. En el examen físico se documenta la presencia de sibilancias, matidez a la percusión torácica y disminución de los ruidos respiratorios.

Las imágenes diagnósticas tienen un papel predominante en el estudio del paciente al cual se sospecha la presencia de un tumor fibroso solitario, debido a que tanto en la radiografía, tomografía y resonancia magnética, se evidencian masas bien definidas, ovaladas o redondeadas, ocasionalmente lobuladas, que no infiltran estructuras adyacentes y no se asocian a derrame pleural (Figura 1)^1,3,6.

Figura 1. En la imagen 1a se reconoce radiografía de tórax posteroanterior y lateral, en la cuál se evidencia una gran masa radioopaca que ocupa el lóbulo inferior izquierdo y la língula; y en la imagen 1b se observa una tomografía computarizada del tórax, en la cuál se observa una masa hipodensa, sólida, en el mediastino anterosuperior izquierdo, con densidad de 110 UH.

En el estudio prequirúrgico de esta entidad se ha empleado la biopsia transtorácica con aguja fina y la biopsia transtorácica con aguja gruesa (Tru-Cut), logrando muy pobre rendimiento diagnóstico^18,19. En sólo 2 casos de este tumor se ha logrado el diagnóstico definitivo prequirúrgico con el empleo de la Punción y Aspiración con Aguja Fina (PAAF), en la cual se reconocen numerosas células fusiformes y ovoides con núcleo homogéneo embebidos en un fondo altamente colagenoso, distribuidas en forma desorganizada y entremezcladas con escasas células inflamatorias de tipo linfoide²⁰. Esta imagen también puede ser vista en una gran cantidad de procesos neoplásicos de esta misma localización, como los mesoteliomas, schwanomas, los sarcomas sinoviales monofásicos, los tumores de la vaina de los nervios periféricos, lipomas fusocelulares, fibrosarcomas y leiomiosarcomas, por lo cual, para hacer su distinción, debe emplearse inmunocitoquímica^21-23.

La biopsia Tru-Cut permite realizar el diagnóstico de esta entidad; además permite en algunos casos la distinción entre procesos benignos y malignos¹⁸. Sin embargo, por la baja representatividad del tejido estudiado, sus hallazgos no son concluyeles en la mayor parte de los casos^18,19. En el estudio postquirúrgico se puede observar microscópicamente que esta lesión corresponde a masas sólidas bien circunscritas, que pueden estar encapsuladas, tienen consistencia firme y al corte se observan muy semejantes a un leiomioma^24,25; además, los tumores de gran tamaño pueden tener áreas de degeneración quística y múltiples zonas de hemorragia^24-27. Estas piezas llegan en su mayoría con diagnóstico preoperatorio de tumor fibroso solitario de la pleura (56% de los casos), seguido de otras sospechas diagnósticas como nodulo pulmonar, cancer pulmonar, mesotelioma, tumor mediastínico y tumor de partes blandas (Figura 2)⁶.

Figura 2. En el estudio anatomopatológico se examinó gran masa de 18,5 x 10,4 x 7,5 cm, parda violácea, irregular y altamente congestiva (figura 2a); la cual al corte tenía superficie heterogénea, amarillenta, altamente hemorrágica, que formaba ocasionales tabulaciones (figura 2b). En el estudio microscópico, se reconoció lesión neoplásica derivada del mesénquima conformada por numerosos fibroblastos sin mitosis, ni atipia, embebidos en un estroma altamente colagenizado (figura 2c), los cuales se disponían en forma fasciculada con formación ocasional de estructuras pseudoangiomatoides (figura 2d).

Al estudio histopatológico se observa que estas lesiones están compuestas por células semejantes a fibroblastos, con poca o ninguna actividad mitótica, sin atipia, que se distribuyen en forma fasciculada y estoriforme en un estroma altamente colagenizado que semeja un queloide²⁴. Las áreas de mayor celularidad y colagenización se distribuyen en forma variable, formando estructuras hemangiopericitoides^24-27. Con la nueva clasificación de este tumor han aparecido 2 variantes histopatológicas: la primera de ellas denominada tumor fibroso solitario adipocítico fue reportada ini-cialmente por Nielsen en 1995 y se trata de un tumor fibroso solitario formador de grasa, que tiene la particularidad de poseer focos de adipositos maduros; la segunda variedad es el tumor fibroso solitario rico en células gigantes el cual fue informado por primera vez por Dei Tos en 1995, que corresponde a un tumor fibroso solitario que tiene embebidas numerosas células gigantes multinucleadas en su estroma¹².

El estudio con inmunohistoquímica es de gran valor en ésta neoplasia, ya que con el se puede excluir la mayoría de diagnósticos diferenciales²⁷. Esta lesión es generalmente positiva para CD34, CD99 y Vimentina; y es negativa la mayoría de las veces para citoqueratina, EMA, S100, actina de músculo liso y desmina^27-29 (Tabla 2). Sin embargo, se han encontrado solapamientos de estos marcadores observándose ejemplos como la expresión de citoqueratinas en estas lesiones^30,31.

El estudio ultraestructural de esta lesión por medio de microscopía electrónica es muy característico; en el se observan células de forma fibro-blástica con colágeno abundante en el espacio intercelular, siendo importante la ausencia de indentaciones, complejos de unión, lámina basal y estructuras interdigitantes³².

Existe una variedad muy poco frecuente de esta lesión que corresponde a tumor fibroso solitario maligno, de la cual sólo se encuentran escasos reportes^3,21-24,33. Esta lesión, tiene características citogenéticas muy similares a su contraparte benigna. Sin embargo, se han observado alteraciones como la mutación del receptor del factor 13, de crecimiento derivado de las plaquetas^34,35. Microscópicamente estas lesiones presentan un incremento de la celularidad con presencia de marcada atipia celular, prominente necrosis y alta actividad mitótica, lo cual permite su distinción^21,22,36. En el estudio inmunohistoquímico semeja a su contraparte benigna, observándose como rasgo distintivo la mayor expresión de factor de crecimiento fibroblástico, P53 y Ki 67^37,38. Para su diferenciación se han empleado numerosos criterios diagnósticos, como los enunciados inicialmente por England en el año de 1989²¹, posteriormente modificados por Chan en 1997³⁹ (Tabla 3).

El tumor fibroso solitario se ha informado en múltiples localizaciones de la economía corporal^40-55. Estas lesiones tienen las mismas características citogenéticas, morfológicas e inmunohistoquímicas de las observadas en esta neoplasia en la pleura, por lo cual se ha establecido que se trata de la misma lesión⁷. Se he reportado en membranas serosas como el peritoneo⁴⁰, ya sea parietal, visceral, retroperitoneo, mesenterio, omento, pared abdominal y sacos hemiarios⁴¹; también se ha informado en el pericardio, en el cual existen a la fecha 5 casos reportados^42,43.

Otras localizaciones incluyen: meninges, con aproximadamente 30 casos reportados⁴⁴; cordón espinal, con 12 casos; cavidad oral, con 50 casos⁴⁵; glándula mamaria, con 50 casos⁴⁶; tracto gastrointestinal, en el cual se debe hacer su distinción con el tumor estromal gastrointestinal, mediante inmunohistoquímica⁴⁷; piel, con 10 casos reportados⁴⁸; riñon, con 20 casos reportados⁴⁹; tracto genital femenino⁵⁰, y otras 32 localizaciones como órbita, cavidad nasal⁵¹, espacio pélvico, hígado⁵², mediastino, próstata, glándulas salivales⁵³, vías respiratorias superiores, páncreas⁵⁴, corazón, conjuntiva, tiroides⁵⁵, vejiga, amígdalas, vaina carotídea, testículo, entre otros.

El tratamiento del tumor fibroso solitario de la pleura es netamente quirúrgico⁴. Se considera que la resección del tumor, ya sea porvideotoracoscopia o toracotomía es curativa, con resolución de los síntomas en el corto a mediano plazo, incluyendo la hipoglucemia^4,5,6. En ocasiones especiales, cuando el tumor compromete las cisuras o evidencia un patrón "invertido" hacia el parénquima pulmonar, se hace necesario realizar segmentectomía o incluso lobectomía pulmonar. En los tumores en los que se encuentra compromiso de la pared torácica, debe realizar resección de la misma, con reconstrucción⁵⁷.

Existe controversia en relación a la indicación de cirugía en los pacientes a los que el diagnóstico se deriva de un hallazgo incidental en una radiografía de tórax. Sin embargo, teniendo en cuenta que éstos tumores pueden alcanzar grandes tamaños, con compromiso por expansión de las estructuras adyacentes, y la incertidumbre en relación a su malignidad, se recomienda que también en los pacientes asintomáticos se realice la resección del tumor⁵⁸. Además, existen dificultades para el diagnóstico prequirúrgico definitivo en estos tumores, y por su infrecuente presentación, no ha sido posible determinar un papel útil de la terapia neoadyuvante; la radioterapia adyuvante ha presentado un papel importante en el tratamiento de tumores con resección incompleta en casos aislados^57,58.

Se han hecho estudios para determinar el pronóstico, el seguimiento y la posible necesidad de terapia adyuvante en pacientes con tumores fibrosos de la pleura. La base de ello, está en la relación de la determinación morfológica de malignidad, dada a nivel histológico y por la presencia de tumor pediculado o sésil⁵⁸. En tumores benignos pediculados, se ha estimado un riesgo de recurrencia menor del 2% y se indica el seguimiento radiológico anual. En tumores benignos sésiles, se ha estimado un riesgo de recurrencia menor del 8%, indicándose el seguimiento radiológico cada 6 meses por 2 años y luego anual. En los tumores malignos pediculados se ha estimado un riesgo de recurrencia del 14% y el seguimiento debe ser igual al caso anterior. En los tumores malignos sésiles, se ha estimado un riesgo de recurrencia del 63%, y se indica la terapia adyuvante y el seguimiento igual a los 2 casos anteriores.

En conclusión, el tumor fibroso solitario de la pleura, es una neoplasia poco frecuente, en la cual se han realizado numerosos avances en el entendimiento de patogénesis, diagnóstico y tratamiento que permiten un desenlace favorable para la mayoría de pacientes afectados por esta patología.

 

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* Recibido el 19 de Marzo de 2008 y aceptado para publicación el 30 de Mayo del 2008.

Correspondencia:

Dr. Edgar J. Ferreira B.
Universidad Industrial de Santander
Bucaramanga, Colombia
E-mail: grices@yahoo.com